INTRODUCTION

L’hydatidose osseuse est une parasitose due à l’infestation de l’os chez l’homme par un cestode au stade larvaire, le tænia Echinococcus granulosus . La maladie hydatique est connue depuis l’Antiquité. Elle sévit encore à l’état endémique autour du Bassin méditerranéen notamment en Tunisie. Le foie et le poumon sont les organes les plus touchés. L’atteinte osseuse, décrite depuis 1801 par Cullerier, est rare. Elle ne concerne que 0,5 à 2,5 % de l’ensemble des localisations [1, 2]. L’échinococcose osseuse peut toucher tous les os mais atteint préférentiellement le rachis. C’est la localisation la plus fréquente ; 42 % pour Dévé [2] et 44 % pour notre série, sachant que notre expérience repose sur 74 cas d’hydatidose vertébrale parmi 168 localisations osseuses observées entre 1964 et 2007 [3]. Le siège est surtout dorsal (56 %), dorsolombaire (11 %) et lombaire (27 %) [3]. Exceptionnellement, la maladie touche la colonne cervicale ou la région lombosacrée. Elle est la plus grave du fait des complications neurologiques et des difficultés de l’éradication chirurgicale. Le pronostic d’ensemble de l’échinococcose osseuse reste péjoratif notamment pour les localisations rachidiennes. Si l’hydatidose osseuse est une maladie parasitaire, elle doit être assimilée, pour le pronostic, à une lésion maligne.

De l’infestation à la localisation vertébrale

Le parasite vit à l’état adulte dans l’intestin du chien, hôte définitif. L’hôte intermé- diaire est habituellement un ovin. L’homme, « hôte accidentel », se contamine le plus souvent au contact du chien [4], ou par l’ingestion d’aliments souillés. Le parasite est ingéré par l’hôte. Il est arrêté par un premier filtre, le foie, puis un second filtre, le poumon. La rareté de la localisation osseuse s’expliquerait par le fait que le calibre des capillaires osseux est plus grand (18 à 22 μm) que celui des capillaires des tissus mous (10 μm), celui de l’embryon hexacanthe étant de 20 μm [5]. La fréquence de la localisation vertébrale peut s’expliquer par une inversion du courant veineux ou le phénomène de l’embolie paradoxale : lors d’une augmentation brutale de la pression intra-abdominale, le sang des veinules du système porte se drainerait dans le plexus veineux périrachidien à faible pression de Baston. L’embryon hexacanthe parviendrait au tissu spongieux vertébral ou costal en évitant le filtre hépatique et pulmonaire [6].

Contrairement aux localisations viscérales, la structure rigide de l’os empêche la formation d’adventice permettant donc une dissémination parasitaire par infiltration microvésiculaire du tissu osseux. Le mode de progression repose sur un double mécanisme : le bourgeonnement diverticulaire et la vésiculation exogène. Ainsi, des diverticules vésiculaires irréguliers se forment à partir de la larve hydatique et auraient tendance à proprement s’isoler de la vésicule mère. Quant à la vésiculation exogène, elle est caractéristique de l’os du fait de sa rigidité et aboutit à la libération des vésicules filles à partir de la vésicule mère.

L’aspect macroscopique est celui d’une infiltration diffuse par de petites vésicules de tailles différentes sans kyste. Il n’y a pas de limites nettes entre le tissu sain et le tissu pathologique ce qui constitue une difficulté majeure lors de l’exérèse chirurgicale.

On trouve parfois des séquestres ou un abcès ossifluent surinfecté.

Aspects cliniques et diagnostic radiologique

L’échinococcose osseuse possède un caractère évolutif latent et insidieux. Elle peut rester silencieuse pendant des décennies [3, 7]. Ce caractère pourrait expliquer la rareté du diagnostic chez l’enfant. En effet, l’âge moyen de notre série est de 38 ans, la maladie se manifeste généralement à l’âge adulte autour de la quarantaine par des signes fonctionnels non spécifiques ou, plus fréquemment, par des complications locales avec conservation de l’état général. En raison cette latence clinique, le diagnostic de la forme vertébrale est souvent posé lors d’une complication neurologique en rapport avec une infiltration osseuse étendue, c’est le cas de 57 % de nos patients. Les premiers signes cliniques sont généralement dus à la sortie du parasite hors du tissu osseux, d’une part vers le canal rachidien provoquant des douleurs et des signes neurologiques et d’autre part, en dehors de la colonne vertébrale aboutissant à la formation d’abcès. La symptomatologie est fruste, faite au début de rachialgies chroniques intermittentes prises le plus souvent pour des dorsolombalgies dégénératives. Du point de vue clinique, on ne note pas de contracture ni de rigidité segmentaire. La gibbosité est rare contrairement au mal de Pott. L’abcès paravertébral ossifluent est très fréquent à l’étage dorsal où il est le plus souvent postérieur et peu volumineux. Il se voit dans un cas sur trois ; à l’étage lombaire, un abcès du psoas peut être retrouvé à la palpation. L’évolution de l’abcès est très lente et torpide. Il est peu migrateur et se fistulise très rarement. Les troubles neurologiques sont minimes au début mais peuvent évoluer lentement vers la paraplégie dont le pronostic reste péjoratif, notamment à l’étage dorsal. La fréquence des déficits neurologiques reste importante. Parfois, la maladie est révélée par un tableau clinique de compression médullaire aiguë. L’état général reste longtemps conservé.

La « cachexie » hydatique est l’aboutissement d’une imprégnation parasitaire chronique compliquée d’une tétraplégie ou d’une paraplégie haute sévère.

Sur le plan de l’imagerie standard et à un stade de début, l’aspect le plus fréquent est celui d’une à plusieurs images lacunaires, centrales ou latéralisées, à limites non précises, arrondies ou ovalaires, confluentes, séparées par des cloisons réalisant un aspect aréolaire ou en « grappe de raisin ». Les autres aspects radiologiques tels qu’une plage d’ostéolyse sans limites nettes ou une image macrogéodique circonscrite à contours polycycliques sont plus rares. Toutes les composantes de la vertèbre peuvent être infestées. La lésion initiale siège classiquement au corps vertébral mais l’atteinte première de l’arc postérieur peut se voir. L’atteinte est le plus souvent circonférentielle pouvant s’étendre à la côte réalisant la forme costovertébrale. La lésion costale oriente vers le diagnostic de l’hydatidose. Elle est très fréquente et rarement isolée. La localisation isolée à l’arc postérieur est rare (un seul cas dans notre série) ; elle est souvent associée à une lésion costale. L’atteinte costale intéresse la tête et peut s’étendre à la partie proximale de l’arc postérieur de la côte. Elle se traduit par des images lacunaires ovalaires à grand axe parallèle à la côte.

La conservation prolongée de la forme globale de la vertèbre et de l’épaisseur du disque, malgré des lésions parfois extensives, constitue un élément important d’orientation diagnostique. Le disque reste longtemps infranchissable. Il peut s’affaisser sans être infesté [2]. Le caractère insidieux de la maladie explique les localisations à trois vertèbres qui sont les plus fréquentes ; 48 % dans notre série (Fig 1). La localisation à deux vertèbres non contiguës n’a pas été décrite. La moelle est exceptionnellement parasitée sauf en cas d’effraction thécale. À un stade avancé, toutes les structures de la vertèbre sont touchées. L’extension se fait vers l’espace périrachidien, le canal rachidien et les os adjacents, en particulier les côtes et les vertèbres adjacentes. On observe un tassement vertébral uni- ou pluriétagé. Ce tassement peut être cunéiforme, global en « galette », ou asymétrique latéralisé. La destruction plurivertébrale et le pincement discal s’installent, posant parfois des problèmes de diagnostic différentiel avec, notamment, les spondylodiscites infectieuses. Enfin, l’extension vers le canal rachidien peut se traduire par un élargissement des dimensions du canal ou d’un trou de conjugaison, une augmentation de la distance interpédiculaire, un scallopping du mur postérieur ou du bord interne des pédicules. La TDM et l’IRM affirment le diagnostic et permettent d’évaluer l’étendue des lésions. L’IRM constitue actuellement l’examen essentiel pour affirmer le diagnostic et mieux apprécier l’extension, surtout dans les localisations du squelette axial. Elle permet de mettre en évidence le signal liquidien typique des vésicules hydatiques, hyperintense en séquence pondérée T2, hypo-intense en T1 non modifié après injection de gadolinium (Fig. 1). Dans les localisations rachidiennes, l’IRM constitue un excellent moyen pour évaluer l’extension en hauteur des lésions ainsi que l’extension intracanalaire des vésicules filles. Elle permet surtout de les différencier de l’abcès d’une spondylodiscite infectieuse. À côté de l’aspect typique multivé- siculaire, un aspect pseudotumoral peut être observé réalisant une image de masse

Fig. 1. — Échinococcose vertébrale dorso-lombaire avec atteinte de trois vertèbres :

Aspect IRM hypointense en T1 hyperintense en T2.

multiloculaire comportant des cloisons de signal hyperintense T1 et hypointense T2 non modifié après injection de gadolinium [8].

Selon notre expérience une classification peut être proposée pour établir un pronostic de la localisation vertébrale.

L’atteinte localisée parcellaire (2 % de nos patients) comporte :

— la forme de l’arc postérieur isolé ;

— la forme costotransversaire ;

— la forme univertébrale latéralisée. L’exérèse radicale est possible laissant espérer une guérison.

L’atteinte univertébrale étendue (24 % de nos patients) avec une lésion circonférentielle d’une seule vertèbre. L’exé- rèse radicale est possible au prix d’un double abord chirurgical laissant espérer une longue rémission, voire une guérison.

L’atteinte extensive intéressant deux vertèbres ou plus (74 % de nos patients). La cure radicale est aléatoire. La durée de la rémission est plus réduite. Le pronostic vital est parfois engagé et l’abstention thérapeutique n’est pas exclue.

Traitement

Le traitement de l’échinococcose osseuse reste principalement chirurgical malgré les progrès du traitement médical [3, 9]. Ce dernier n’est qu’un adjuvant à la chirurgie visant la stérilisation des kystes et la diminution du risque de récidive. Dans notre série 71 patients sur 74 ont été traités chirurgicalement. Le traitement médical adjuvant n’a été utilisé que dans cinq cas.

Traitement chirurgical

La chirurgie vise l’excision complète des lésions hydatiques sans toutefois pouvoir conjurer le risque de récidive dans les lésions étendues. En effet, l’éradication complète se heurte à l’infiltration microvésiculaire du tissu osseux conférant à la maladie son caractère de « malignité locale » [10]. La stratégie opératoire nécessite une véritable représentation de la lésion et de ses rapports avec les organes de voisinage. Cette planification permet de prévoir l’étendue de la résection, les sacrifices et la reconstruction qu’elle impose.

Une prise en charge multidisciplinaire est parfois nécessaire. La résection osseuse obéit à l’impératif de passer en zone saine. La reconstruction par greffon avec ostéosynthèse est souvent nécessaire sachant que la lésion parasitaire ne contreindique pas l’utilisation d’implant inerte (fig. 2) [11]. Les éventuelles complications septiques sont en rapport avec la durée et la lourdeur de l’acte chirurgical. Au cours de cette chirurgie, l’irrigation du champ opératoire par une solution scolicide est obligatoire. Le sérum salé hypertonique est la solution la plus utilisée malgré le risque de nécrose tissulaire. Le recours à l’eau oxygénée est rare à cause du risque d’embolie gazeuse. Le formol à 1 % est pratiquement abandonné. L’abord combiné postérieur puis antérieur est recommandé dans la majorité des cas (61 % de nos

Fig. 2. — Ecchinococcose vertébrale dorso-lombaire chez un patient âgé de 15 ans a. images lacunaires de D12 avec tassement latéralisé b. aspect à l’IRM montrant l’atteinte associée de L1 c. aspect radiographique à 4 ans de recul d’une résection en deux temps (postérieure puis antérieure) avec greffe antérieure consolidée (péroné) et ostéosynthèse postérieure.

d. Aspect IRM au même recul : absence de récidive patients opérés), en particulier si une laminectomie a déjà été pratiquée dans le cadre d’une urgence neurologique. Le temps postérieur a pour objectifs la résection des lésions de l’arc postérieur jusqu’aux pédicules et la stabilisation par greffe instrumentée. Le temps antérieur de corporectomie est obligatoire, la lésion de la colonne antérieure étant constante ; la continuité corporéodiscale est alors rétablie grâce à des greffons iliaques, péroniers ou par cage intersomatique. Sur le plan technique, l’abord de la lésion osseuse vertébrale est souvent facilité et guidé par l’abcès ossifluent qui peut être traversé chirurgicalement jusqu’à la lésion primitive osseuse éliminant au passage les vésicules hydatiques. La décompression soigneuse de l’axe neural est un temps capital visant l’élimination des vésicules hydatiques intracanalaires. Ce geste peut être réalisé dans un contexte d’urgence devant l’apparition brutale de troubles neurologiques.

Place du traitement médical

Il est actuellement recommandé d’encadrer cette chirurgie par un traitement médicamenteux pré- et postopératoire ; seuls les dérivés benzimidazolés, notamment l’albendazole, ont montré une certaine efficacité dans les localisations viscérales et à un moindre degré dans les localisations osseuses [12]. Selon les recommandations de l’Organisation mondiale de la santé, l’albendazole est prescrit à une dose quotidienne de 10 à 15 mg/kg/j en deux prises post-prandiales en quatre à six cures de quatre semaines avec une cure préopératoire et le reste en postopératoire [13, 14].

Certains auteurs préconisent un traitement continu, sans fenêtre dans les formes étendues [15]. Cependant, celui-ci peut se heurter à l’intolérance hépatique et hématologique.

CONCLUSION

La localisation osseuse la maladie hydatique est rare. L’atteinte rachidienne reste la plus fréquente et la plus grave du fait du risque neurologique. La longue latence clinique et l’absence de spécificité des signes radiographiques sont souvent à l’origine du retard diagnostique permettant une extension importante de l’ostéite parasitaire. L’IRM permet actuellement de poser précocement le diagnostic et de mieux évaluer l’étendue des lésions. Le traitement est basé essentiellement sur l’excision chirurgicale complète des lésions osseuses guidée par l’apparence macroscopique de l’infestation. Le traitement médical à base de dérivés benzimidazolés peut être utilisé comme un adjuvant encadrant l’acte chirurgical ; cependant, son efficacité n’est pas prouvée. Malgré les progrès de la chirurgie et de la réanimation, l’échinococcose vertébrale reste une pathologie grevée d’un mauvais pronostic fonctionnel et même vital. Seules les lésions peu étendues diagnostiquées précocement et traitées rapidement peuvent faire espérer une rémission durable, voire même une guérison.

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DISCUSSION

M. Charles LAVERDANT

Vous semblez accorder une confiance limitée à l’albendazole. Pour quelle raison ? En post-opératoire, à quelle posologie et pendant combien de temps le prescrivez-vous, malgré tout ?

Le site d’action principal de la molécule d’albendazole est la membrane germinale du kyste ; elle joue un rôle principal dans la régulation de l’échange métabolique entre le kyste et son milieu extérieur. Son altération engendre des troubles donnant lieu à des détériorations de la morphologie kystique, à une diminution de la taille et de la pression oncotique et à une stérilité des kystes. L’absence d’enkystement des vésicules dans l’échinococcose osseuse, pourrait expliquer l’efficacité limitée et incertaine du traitement médical dans cette localisation. Le traitement médical présente une toxicité médullaire.

Cependant, la nécessité d’un complément thérapeutique médical à base d’antihelminthique est recommandée comme thérapeutique adjuvante à la chirurgie pour entraver le développement des vésicules filles dans les parties molles et dans le canal vertébral et limiter ainsi l’échinococcose secondaire. Les résultats de notre chirurgie de résection complète intra lésionnelle a montré un taux de récidive ou de lésions résiduelle de 40 % à court et moyen terme. Ceci nous incite en dehors des urgences neurologiques et des contre indications à débuter un traitement antihelminthique cinq jours avant l’intervention et de le poursuivre un mois au minimum,une deuxième cure d’un mois peut être envisagée après un intervalle de quinze jours pour limiter l’ensemencement des parties molles. La posologie pour un adulte est de 800 mg/jour par voie orale en deux prises. La durée de ce traitement permettra de couvrir les deux temps, postérieur et antérieur de la chirurgie rachidienne qui sont espacés de quinze jours. Il ne faut pas espérer de lui une stérilisation d’une lésion résiduelle. Une revue ultérieure de nos résultats évaluera l’apport de ce traitement adjuvant.

M. Charles-Joël MENKÈS

Dans les formes localisées, peut-on faire une biopsie vertébrale en percutanée au trocard, sans risquer de disséminer le parasite ? L’injection du ciment dans la cavité vertébrale peut-elle être bénéfique ?

La nature liquidienne des lésions osseuses est bien démontrée en IRM permettant de fournir des éléments décisifs au diagnostic de lésion hydatique. Néanmoins, exceptionnellement l’absence de caractère liquidien ou la présence d’un remaniement des lésions fait discuter une tumeur maligne. Dans ces formes pseudo tumorales ou douteuses, la ponction biopsie peut être indiquée. La ponction d’abcès comporte certes un risque de dissémination, nous lui préférons les prélèvements trans-pédiculaires scanno-guidées ou au mieux chirurgicaux. Dans les formes localisées limitées au seul corps vertébral, la contamination d’un seul pédicule par la biopsie peut rendre la chirurgie carcinologique difficile pour la région lombaire. Pour le rachis dorsal la résection carcinologique extra lésionnelle reste toujours possible. L’injection de ciment n’a pas d’effet antihelminthique par la chaleur, ni d’effet sur la statique rachidienne à long terme. Nous n’en avons pas d’expérience en chirurgie rachidienne. Cependant le ciment a été utilisé dans d’autres localisations notamment sacrée ou périphérique pour combler des pertes de substances osseuses. Le ciment ne réalise pas d’obstacle à l’extension du parasite, s’il persiste une lésions résiduelle, le parasite réussit toujours à la contourner.

M. Daniel BONTOUX

Si la question se pose, dans une forme précoce et limitée, de distinguer l’hydatidose vertébrale d’une spondylodiscite tuberculeuse, l’analyse du signal IRM suffit-elle à la distinction ?

Tout d’abord, dans la vraie vie, le diagnostic différentiel entre une spondylodiscite tuberculeuse au stade de début et une échinoccocose vertèbrale est une situation très peu fréquente car l’échinoccocose reste une maladie d’évolution lente donc au moment du diagnostic il y a toujours en IRM la présence de vésicules filles qui signe la maladie hydatique. De toute manière, l’IRM permet de différencier les deux pathologies sur les arguments suivants : — dans la spondylodiscite tuberculeuse au stade précoce, il existe une anomalie de signal du spongieux du corps vertébral en hyposignal T1, Hypersignal T2 prenant le contraste après injection de gadolinium. Cette anomalie de signal est parfois localisée à un coin antéro supérieur ou inférieur et souvent associée à un épaississement des parties molles para vertébrales ou épidurales. Le disque inter verté- bral peut être au début respecté mais sera ensuite atteint. Il n’existe pas d’image liquidienne de vésicule hydatique ni en intra somatique ni dans les parties molles ; — dans l’échinococcose vertébrale, il n y a pas d’anomalie de signal du spongieux osseux car le kyste hydatique intra osseux est d’évolution lente, il ne s’accompagne pas d’œdème osseux ni d’ostéoformation péri lésionnelle. Pour cette raison, il n y a pas de prise de contraste après injection de gadolinium ni dans le spongieux osseux vertébral ni au niveau de la paroi ou des cloisons intra-kysitques. Il a été décrit uniquement un rehaussement de la paroi ou des cloisons du kyste en cas de surinfection (situation rare).

L’extension dans les parties molles para vertébrales, en épidural ou en intra canalaire comporte toujours des vésicules hydatiques et l’épaississement est toujours plus marqué que dans une spondylodiscite débutante. Le disque intervertébral est longtemps respecté même dans les formes avancées car l’extension se fait par voie sous ligamentaire. La présence de vésicules hydatiques de signal liquidien est pathognomonique de l’échinoccocose vertébrale.

M. Jean DUBOUSSET

Vous nous avez montré l’extension des lésions de proche en proche parfois sur de nombreux niveaux de la colonne vertébrale. Y a-t-il des cas où l’extension se ferait en « sautant » plusieurs niveaux ? Par exemple lésion première en dorso lombaire, et seconde lésion à grande distance sur le canal par exemple cervico-thoracique ?

L’extension des lésions se fait de proche en proche, nous n’avons pas observé de lésions vertébrales suspendues ni de lésions osseuses périphériques à distance. Les lésions sont contiguës. Néanmoins, il y avait des lésions viscérales (hépatiques, pulmonaires ou autres) concomitantes dans 15 % des cas. Ces lésions viscérales seraient une association lésionnelle et non pas une extension générale de la maladie.

M. André-Laurent PARODI

J’ai été fortement impressionné par la gravité des lésions parasitaires que vous nous avez présentées, ainsi que par les difficultés soulevées par leur traitement. En contre point, je ne peux pas, ne pas rappeler la relative facilité avec laquelle cette parasitose désastreuse pour les patients humains, pourrait être enrayée. Il suffirait simplement de faire appliquer le code de la santé publique ainsi que le code rural, réglementant les modalités d’abattage des animaux de boucherie, et éviter, de ce fait, abattages familiaux et abattages forains, et imposer l’usage des abattoirs régulièrement inspectés.

Monsieur le Président, vous avez tout résumé. La question ne se poserait pas si toutes les mesures préventives étaient appliquées à la lettre. La prévalence humaine nationale de la maladie hydatique en Tunisie reste élevée à 1,5 %.

Bull. Acad. Natle Méd., 2012, 196, no 2, 485-495, séance du 28 février 2012